La fièvre bilieuse hémoglobinurique (FBH) est une forme grave du paludisme; caractérisée par la survenue d'une hémolyse intravasculaire aiguë se traduisant par une anémie hémolytique, une insuffisance rénale aiguë et une hypovolémie. Son diagnostic repose essentiellement sur la clinique notamment la couleur des urines d'aspect rouge porto. Nous rapportons un cas de fièvre bilieuse hémoglobinurique chez un jeune garçon de 10 ans originaire et vivant dans une zone d'endémie palustre, colligé dans un CHU de Dakar (Sénégal). V.G est un garçon de 10 ans qui était hospitalisé pendant 2 jours au service des urgences dans un centre de santé de proximité pour une fièvre associée à des vomissements qui évoluaient depuis 3 jours. Le test de diagnostic rapide (TDR) au paludisme était positif à la présence d'antigènes de Plasmodium falciparum dans le sang. Un traitement à base de quinine injectable (25 mg/kg/j), a été entrepris pendant 03 jours. Au quatrième jour, sont apparues une hémolyse intravasculaire aiguë et une hémoglobinurie avec une insuffisance rénale aiguë anurique. La goutte épaisse était revenue négative et le traitement par la quinine injectable arrêté. Le relais a été fait avec les dérivés de l'artémisinine. Trois (03) séances d'hémodialyse ont été réalisées. L'évolution était favorable, par la reprise de la diurèse et la normalisation de la fonction rénale. La FBH existe encore dans notre pratique quotidienne. Il faut y penser devant l'apparition brutale d'une hémolyse avec insuffisance rénale aiguë et urines rouges porto au cours du traitement d'un paludisme.