L'oxycéphalie isolée est une forme non syndromique des craniosténoses d'apparition tardive, elle est responsable d'hypertension intracrânienne insidieuse pouvant aboutir, sinon traitée précocement, à la cécité et à la débilité mentale. En général méconnue, elle peut être révélée par tout phénomène pouvant décompenser l'hypertension intracrânienne latente. Nous présentons un cas rare d'oxycéphalie révélée par un traumatisme crânien. Un jeune garçon de cinq ans s'est présenté avec une tuméfaction pariétale droite non réductible suite à une plaie cranio-cérébrale opérée à deux reprises à l'âge de trois ans puis six mois plus tard. Le bilan neuroradiologique a objectivé une hernie cérébrale avec empreintes digitiformes diffuses et une fusion des sutures crâniennes. Un bilan ophtalmologique a montré un strabisme convergent droit et un fond d'œil normal. Une chirurgie d'expansion crâniennea été réalisée. L'évolution post-opératoire était favorable. L'oxycéphalie harmonieuse peut passer inaperçue et un traumatisme crânien même bénin peut la révéler.