Les léiomyosarcomes utérins sont des tumeurs malignes, rares, de mauvais pronostic. Nous rapportons un cas de léiomyosarcome diagnostiqué initialement à l'examen anapath d'une pièce d'hystérectomie réalisée pour myome utérin chez une femme de 45 ans. Il s'agit d'une observation particulière. La plupart des auteurs soulignent le mauvais pronostic précoce du léiomyosarcome avec récidive tumorale; Le principal facteur pronostique étant l'activité mitotique. La tumeur de notre patiente a une activité mitotique élevée, elle a récidivé trois fois en cinq ans et opérée à trois reprises.