Parmi les localisations rares de l'endométriose sur cicatrice, celle du périnée demeure exceptionnelle, l'origine en est souvent iatrogène (épisiotomie). Nous rapportons le cas d'une patiente présentant une douleur cyclique, au niveau de la cicatrice d'épisiotomie. Avec à l'examen clinique une masse de 3,5 cm de grand diamètre au niveau de la cicatrice d'épisiotomie. L'écho périnéale a objectivé une image hypoéchgène hétérogène non vascularisée en regard de la cicatrice d'épisiotomie faisant 3,23/1cm. L'excision de la lésion a été réalisée et l'étude anatomopathologique a confirmé le diagnostic d'endométriose. Les suites postopératoires étaient simples avec un recul de 3 mois sans récidive de la douleur ni de la masse. A travers notre cas et une revue de la littérature, nous insistons sur les la nécessité du diagnostic clinique et d'une prise en charge précoce en vue d'améliorer le pronostic de cette entité rare.