L'hypoplasie pulmonaire unilatérale est une malformation congénitale rare qui peut être découverte à l'âge adulte de façon fortuite ou par une infection respiratoire récidivante. Son diagnostic est établi par la tomodensitométrie thoracique avec injection du produit de contraste, et son traitement est essentiellement conservateur. Nous rapportons un cas d'hypoplasie pulmonaire gauche révélée chez un jeune de 20 ans par une infection respiratoire récidivante.