Les tumeurs brunes sont des lésions ostéolytiques rarement révélatrices des hyperparathyroïdies. Elles surviennent habituellement au stade terminal de l'hyperparathyroïdie primaire ou secondaire. Durant les 3 dernières décennies, le diagnostic des hyperparathyroïdies est le plus souvent fait à la phase asymptomatique grâce aux dosages systématiques du calcium et l'avènement des nouvelles techniques, de dosage de la parathormone. Nous rapportons l'observation d'une patiente avec hyperparathyroïdie primaire révélée par une tumeur du maxillaire, dont la TDM avait mis en évidence un processus ostéolytique agressif. L'intervention chirurgicale a consisté en une maxillectomie droite avec reconstruction. Le résultat anatomo-pathologique a conclu en une tumeur à cellule géantes bénigne du maxillaire. Le diagnostic de tumeur brune a été évoqué et confirmé après la réalisation d'un bilan phosphocalcique qui a mis en évidence une hypercalcémie, avec une hypophosphorémie. La recherche étiologique a objectivé à la TDM cervicale un processus en situation rétro et infra thyroïdienne droite en faveur d'un adénome parathyroïdien. Le dosage de la parathormone: 322 pmol/L a confirmé le diagnostic. Nous rappelons à travers cette observation la difficulté d'établir un diagnostic correct chez les patients avec un processus ostéolytique du maxillaire et la nécessité de rechercher une hyperparathyroïdie devant une lésion à cellules géantes vue le caractère insidieux de cette endocrinopathie.